Resumen
El sÃndrome del incisivo central maxilar único es una rara entidad que se caracteriza por la presencia de un único diente maxilar en localización central, junto con otras anomalÃas en la lÃnea media. Presentamos el caso de una niña remitida a la consulta de endocrinologÃa infantil al año de vida por un sÃndrome dismórfico no filiado, con pruebas de imagen y analÃticas normales. Destaca en la exploración la existencia de un único incisivo central maxilar, dato patognomónico del sÃndrome del incisivo central único y que nos permitió establecer el diagnóstico. Con el desarrollo de la dentición aparece también un único incisivo central mandibular, hecho muy poco frecuente en este sÃndrome. Con este caso queremos resaltar la presentación clÃnica tan caracterÃstica de este sÃndrome y la dificultad de su diagnóstico antes del inicio de la dentición, con pruebas complementarias poco concluyentes, e incluso en ocasiones anodinas, que debe sospecharse ante la existencia de lesiones en la lÃnea media.